厦门医学论文发表投稿-澳大利亚北领地原住民社区结疥疮的保健费用

玛格丽特·坎贝尔，娜奥米·范德林登，凯伦·加德纳，海伦·迪金森，杰森?阿戈斯蒂诺，米歇尔?道登，艾琳·奥梅拉，梅格·斯科利尔，汉娜?沃勒，罗莎莉·维尼 ，基斯·范古尔

出版日期： 2022年03月28日

抽象

背景

结痂疮是一种使人衰弱的皮肤病。虽然在澳大利亚城市地区仍然相对罕见，但据报道，北领地偏远土著社区的结痂疥率是世界上最高的。

目的

估算与诊断、治疗和管理结痂疮相关的卫生系统成本。

方法

开发了一种疾病途径模型，以确定管理结痂疮的主要阶段。认识到治疗更严重病例所需的资源使用量更高，该途径区分了结痂疮严重程度等级。疾病通路模型中填充了2016年7月1日至2018年5月1日期间在澳大利亚北领地高端诊断出的42名结疥疮患者的临床审核数据。这些数据与澳大利亚的标准单位成本相结合，以计算12个月内每位患者的预期成本，以及治疗结痂疮的总人口成本。

发现

每位被诊断患有结疥疮的患者的预期医疗保健费用为35，418澳元（95%置信区：27，000至43，800美元），导致管理给定年份（2018年）在北领地诊断出的所有患者的总费用为1，558，392澳元（95%置信区：1，188，000美元至1，927，200美元）。到目前为止，医疗保健成本的最大组成部分落在医院系统上。

讨论

这是治疗结痂疮的第一次疾病成本分析。这种分析将为政策制定者和研究人员提供有价值的信息，因为它可以为未来对结壳疥疮预防计划和资源分配决策的评估提供信息。需要进一步研究结痂疮的更广泛成本，包括非财务影响，如生活质量的损失以及护理负担和患者，家庭和社区的福祉损失。

作者简介

结痂性疥疮的特征是厚厚的皮肤结痂和开裂，可导致严重的继发感染和并发症导致的死亡。北领地（北领地）偏远原住民社区的结痂疥率是世界上最高的。澳大利亚正在努力预防（如果不是消除）结痂疮。我们使用来自北领地顶端42名被诊断患有结痂性疥疮患者的临床审计数据，来估算与诊断，治疗和管理患者及其家庭结痂疮相关的卫生系统成本。这项疾病成本研究可以为政策制定者和评估人员提供一个有价值的起点，以估计结痂疮预防计划对卫生保健服务的使用和成本的潜在经济影响。

引文： Campbell M， van der Linden N， Gardner K， Dickinson H， Agostino J， Dowden M， et al. （2022） 澳大利亚北领地原住民社区结痂疮的保健费用。PLoS Negl Trop Dis 16（3）：e0010288。https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288

编辑 器： Luc E. Coffeng，伊拉斯谟MC，鹿特丹大学医学中心，荷兰

收到： 八月 9， 2021;接受： 二月 28， 2022;发表： 三月 28， 2022

版权所有： ? 2022 坎贝尔等人。这是一篇根据知识共享署名许可条款分发的开放获取文章，该许可允许在任何媒体上不受限制地使用，分发和复制，前提是注明原始作者和来源。

数据可用性： 所有相关数据都在手稿中。

资金： 位于UTS，UNSW和ANU的研究小组与One Disease签订了合同，以进行疾病成本研究（KvG，MC，RV，NvdL，KG，HD，JA）。One Disease是一个慈善组织（见 https://www.onedisease.org/）。一种疾病的工作人员（MD，IO，MS，HW）从One Disease获得薪水，他们也为本文做出了贡献，这通过他们撰写本文而得到认可。资助者在研究设计，数据收集和分析，出版决定或手稿准备方面没有任何作用。

相互竞争的利益： 作者宣布不存在相互竞争的利益。

介绍

疥疮是最常见的皮肤病之一[1-3]，据估计，在任何时候全球有超过1.3亿人受到影响[2，4，5]。它是由芪蚴螨引起的[6]，通常通过人与人之间的直接身体接触传播[7]。疥疮经常导致严重瘙痒，并可能进展为"结痂（挪威）疥疮"（CS），常见于患有慢性疾病的患者，包括II型糖尿病、慢性肾脏疾病、系统性红斑狼疮（SLE）和人T淋巴细胞病毒1（HTLV-1），这些疾病可能会损害其免疫功能[8-10]。

由于数百万螨虫的过度侵扰，CS患者对其家庭和社区内的其他人具有高度传染性，并且很容易引起重大暴发[8，11]。CS是一种慢性、衰弱和毁容性疾病，其特征是厚皮结痂和裂开，后者为细菌进入提供了途径，可能引起脓毒症、继发感染、风湿性心脏病、肾小球肾炎和并发症导致的死亡[12，13]。患有CS的人通常生活质量差，耻辱和羞耻，以及长期住院的反复住院治疗。对于来自偏远社区的原住民，CS治疗可导致长期缺席家庭和国家[10，14-17]。

疥疮和CS的治疗范围从治疗个体患者及其接触者到大规模药物管理，无论疾病状态如何，一次治疗整个社区[18-22]。药物包括口服伊维菌素和局部治疗方案，包括氯菊酯和苯甲酸苄酯化妆水。消除疥疮和CS是困难的，因为治愈的患者容易再次感染（即复发）[23]。CS患者是疥疮螨的核心递质，通常免疫功能低下。免疫抑制患者如果感染单纯性疥疮，罹患 CS 的风险会增加。由于CS是一种发作性疾病，指南建议终身随访，包括对CS患者进行定期皮肤检查[10，24]。

尽管在澳大利亚城市地区相对罕见，但据报道，北领地（北领地）偏远原住民社区的CS发病率是世界上最高的，至少每1000人中有2.4例[25]。CS于2016年3月2日根据《2016年应报告疾病法》向北领地疾病控制中心（CDC）发出通知。北领地疥疮和CS传播的危险因素包括过度拥挤、慢性病负担高以及社区内和社区之间流动性高[9，25，26]。

本研究的目的是估算与管理和治疗CS相关的年度成本。目前尚无证据显示治疗CS的资源使用和费用[27，28]。关于疾病成本（COI）的证据可以为CS预防计划的未来评估提供信息，包括成本效益分析。这些信息对于希望审查新的预防或管理计划对卫生保健服务使用、成本和健康结果的潜在影响的决策者和评估人员具有重要价值。

方法

道德声明

这项研究的伦理批准来自北领地卫生部和孟席斯健康研究学院的人类研究伦理委员会（参考：2017-2940）。

本分析所采用的观点是医疗保健系统的观点。虽然这种方法没有考虑与CS相关的重要患者和家庭成本，例如患者生产力损失，但它与医疗保健中的大多数经济评估一致，并且澳大利亚关于健康经济评估的指南和其他地方都提倡[29]。在可能的情况下，我们尝试使用与管理CS相关的整体卫生系统成本，包括第三方付款人（通常是政府）的捐款以及患者因处方药而产生的自付费用。我们包括了患者和提供者对居住在偏远地区的患者的旅行费用的估计。在新界，许多这些费用由政府承担，因此这种方法与我们的医疗保健系统观点方法一致。所有成本的基准年为2018年，成本以澳元（AUD）报告。2018年12月，澳元等于0.704美元。

结疥疮治疗途径

开发了一种治疗途径来计算治疗一名被诊断患有CS的患者的预期平均成本，如图1所示。它涵盖了从诊断点开始12个月内发生的治疗。选择这个时间范围是由于现有数据以及临床专家的建议，他们认为这个时间范围足以捕捉到一次护理的典型最大治疗途径，包括需要重新入院的潜在复发。

治疗途径模型的切入点是当患者被诊断患有CS并且他们的疾病被分类为三个严重程度等级之一（1 =轻度，2 =中度或3 =严重）。严重程度通过临床评估确定，涉及四个领域：结痂的分布和程度;结痂深度;皮肤开裂和脓皮病的程度;和之前的集数[10]。与CS诊断相关的费用包括初次门诊就诊（包括采集血液样本和疑似结痂或螨虫洞穴的皮肤刮屑）、Sarcoptes scabiei螨虫、慢性肾脏病（CKD）、II型糖尿病、SLE和HTLV-1的诊断性检查，以及与CS诊断相关的专科检查和健康检查[30]。

诊断后，患者进入医院提供的等级依赖性治疗阶段，在许多情况下涉及急诊科（ED）表现。急诊室表现是患者入院公立医院的常用方式。一旦治疗的急性期完成，患者进入随访阶段，不仅涉及患者，还涉及其家人和其他家庭成员，使家庭成为"无疥疮区"，以降低患者从医院回家之前再次感染和其他人感染的风险[10，这包括在高温下清洗可能受污染的衣服和床单，治疗家庭和其他家庭成员，以及资助家庭和社区支持计划[10，24，31]。

治疗途径允许CS复发的概率随初始发作的等级而变化。在本文中，复发是确诊的CS诊断，发生在初始CS发作后三个月以上，治疗已经完成。选择该周期是为了反映这是患者回家后新的CS感染，而不是治疗不当的初始感染的重新激活[32]。图1说明了CS的COI模型的评估，治疗，随访和复发阶段。

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图 1. CS的COI模型的评估，治疗，随访和复发阶段。

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填充治疗途径需要四个关键数据输入：

按严重程度分列的 CS 发病率。这是指被诊断为1级，2级或3级CS的可能性。

与 CS 的诊断、治疗和/或随访相关的医疗资源使用。

用于量化每个资源使用项的值的单位成本。

患者复发 CS 的概率取决于等级。

在12个月内治疗一名CS患者的预期费用在Eq 1中列出：

(1)

其中预期成本 E我对于每个患者 （i），是加号 ，分别是与 CS 的诊断和随访相关的每个患者的平均成本。Ps是被诊断为严重程度等级 s 和 C 的概率s是每个严重程度等级的相关急性期治疗费用，s. Rs是复发的可能性，条件是初始 CS 发作的严重程度等级。与复发（C）相关的费用基于严重程度为1级（s = 1）的发作的治疗和随访费用。然后，可以通过将E乘以给定时间段内CS的发病率来计算总体CS的总体成本。

数据采集

对北领地的高端共享电子健康记录进行了人工审核。北端占地245，000平方公里，包括达尔文市以及阿纳姆地和凯瑟琳地区。北端地区有25个原住民社区控制的健康诊所和超过30个北领地政府诊所，为200，000人提供服务。这些审核是作为One Disease（OD）工作人员持续质量改进活动的一部分进行的，旨在为健康服务提供CS客户的信息，以改善CS护理[31]。One Disease是一个慈善资助的组织，旨在从NT中消除CS（有关详细信息，请参阅 https://www.onedisease.org/）。

One Disease工作人员通过从参与One Disease计划的高端社区中选择人员来识别队列，这些社区已收到CS通知并已选择加入共享电子健康记录（SEHR）。SEHR记录包含来自患者接受医疗保健的所有地点的信息。为了验证审核队列的标识，他们的人口统计信息已与 CDC CS 通知数据集匹配。除一条审计记录外，所有记录均已匹配。

如果患者在2016年7月1日至2018年5月1日期间有CS发作，则将其纳入审计。在这里，CS的诊断基于根据澳大利亚中部农村从业者协会（CARPA）指南的专科评估[24]。一名疾病工作人员根据电子健康记录中包含的信息确定严重程度等级。

为了确定与CS治疗和管理相关的医疗保健用途，使用CARPA标准治疗手册[24]中的CS管理协议来促进决定哪些医疗保健资源使用变量从电子健康记录中提取，作为审计的一部分。这些变量包括临床就诊、病理学检查、住院治疗、药品和社区随访活动的次数和类型。

单位成本

初始评估阶段。

表1显示了与治疗途径初始评估相关的项目的单位成本。通过审计确定了诊断和安排患者治疗所需的资源类型。单位成本信息来自医疗咨询和诊断测试成本的医疗保险福利计划（MBS）[33]和处方药成本的药物福利计划（PBS）[34]。必要时，这些来源补充了CARPA标准治疗手册[24]和在线药房公司的信息，用于未在PBS上列出的药物和治疗方法[35]。还征求了One Disease工作人员关于HTLV-1检测的单位成本和患者前往医院的参考[31]。

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表 1. 在对 CS 进行初始评估期间使用的资源的单位成本。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t001

医院阶段。

审计显示，被诊断患有CS的患者的住院时间被归类为一系列澳大利亚精制诊断相关组（AR-DRG）。没有特异性AR-DRG用于治疗结痂疮。相反，大多数CS患者（66%）被归类为与皮肤相关和传染病治疗相关的AR-DRGs。对于其余的CS患者，他们的住院治疗被归类为AR-DRG，主要与他们的合并症有关。在每份医院记录中，无论使用哪种AR-DRG，CS都被列为诊断和住院原因。

审计中确定的AR-DRGs为估算医院成本提供了依据。2018/19年国家医院成本数据收集（NHCDC）[36]中报告的成本与审计中确定的每位患者的AR-DRGs代码相匹配。在此分析中，我们排除了间接费用，仅使用了直接成本。

将我们审核中患者的住院时间（LOS）与NHCDC的患者进行比较，发现存在相当大的差异。例如，普通皮肤相关住院（AR-DRG J68A）的全国平均LOS为5.1天，而我们审计中的患者在同一AR-DRG下的平均LOS为11.6天。我们样本中患者的LOS时间较长可能反映了与相关AR-DRG下分类的其他皮肤状况相比，治疗CS的性质。这也意味着治疗CS患者的费用可能高于NHCDC报告的全国平均费用。因此，依靠全国平均水平可能会系统地低估治疗医院CS发作的真实成本。因此，我们调整了医院成本，以估算与治疗 CS 相关的额外资源使用量。

调整医院成本的方法涉及通过估算每日附加成本来确定每增加一天住院的费用。为此，我们使用NHCDC将倾向于在住院结束时发生的医院成本（例如，医疗病房，护理费用和相关健康）与入院开始时发生的成本（例如，与重症监护，手术室，急诊室和特殊手术室相关的成本）隔离开来。然后，我们将此成本除以每个相关AR-DRG的全国平均LOS，以得出每日附加成本估算。这个每日附加费用因AR-DRG而异，但平均为1，112美元。

我们医院成本调整方法的第二步是确定每个发作的超额LOS。对于样本中的每个患者，我们计算了他们的LOS与该特定AR-DRG的全国平均值之间的差异。等式 2 显示了每次住院事件的调整后医院成本计算：

(2)

调整后的医院成本（调整后的成本）在哪里我)估计每个患者，i。直接成本，直接成本疏浚，通过NHCDC报告每个相关的AR-DRG。如上所述，多余的 LOS 乘以每日附加成本，DailyAddOn疏浚，这是特定于每个 AR-DRG 的。调整后成本的平均值（调整成本我然后计算每个严重性等级并应用于上面的 Eq 1。

社区随访阶段。

表2报告了社区随访的单位成本，涵盖患者和家庭护理。该阶段包括以下项目：接触者追踪，如果结痂疥患者没有自我到诊所就诊，CS召回;患者门诊就诊和药物治疗;在患者出院前对家庭进行治疗。在某些情况下，这涉及卫生或社区工作者的旅费。

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表 2. CS 社区随访阶段使用的资源的单位成本。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t002

在估计一些单位成本时，必须作出一些假设。我们假设所有患者都属于60-70公斤的体重范围，以计算所需的药物剂量。这个重量范围意味着需要四片（1包）的伊维菌素。此外，我们假设氯菊酯每次施用需要约30克/;Calmurid每人每次施用需要25克，并且每个管子有四个应用。最后，家庭随访估计在一周内需要24小时，需要注册护士和司机。这24小时期间包括每个工作人员平均八小时的旅行时间。我们估计，对于那些生活在偏远地区的患者，往返距离从治疗诊所到家庭地点大约400公里。

结果

对NT共享电子健康记录的手动审核在观察期内确定了42名被诊断和治疗CS的患者。表3报告了一系列基线患者特征。该队列的中位和平均年龄分别为47岁和49岁。所有患者均被确定为具有原住民或托雷斯海峡岛民背景，大多数患者为女性（67%）。达尔文是最常见的居住地（43%），而29%的人群居住在偏远地区，同样比例的人生活在非常偏远的地区。相比之下，北领地76.6%的原住民社区居住在偏远或非常偏远的地区（北领地政府）。在审计中确定的42名患者中，有41名患者有关于其初始发作等级的数据。偶数名患者被诊断为1级和2级CS，较小比例的患者被诊断为3级CS。

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表 3. 2016年7月至2018年5月期间出现结疥疮发作的个体特征，北领地顶端。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t003

初始评估阶段资源使用情况和成本

对于初始评估阶段使用的每个医疗保健产品或服务，每个患者的预期成本（单位数乘以单位成本）如表4所示。所有资源使用数据均来自 OD 审核。初始阶段主要包括测试和初级保健咨询，以及居住在偏远和非常偏远社区的患者前往医院开始治疗。初始阶段的总预期费用为每位被诊断患有CS的患者2，450美元。

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表 4. CS 初始评估阶段的资源使用情况和预期成本。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t004

调整后的医院费用

表5汇总了NHCDC按严重程度分列的平均直接住院费用和平均住院时间。这是基于我们样本中总共42名患者中40例CS初始发作的样本。由于缺乏等级信息，一名患者从样本中丢失，一名患者因缺乏DRG信息而丢失。表5还报告了审计中确定的CS患者的平均LOS，每日附加成本和按职等划分的调整后成本。该表显示，CS患者的LOS比全国平均水平长 - 特别是对于被诊断为严重程度为2级或3级的患者。无论等级如何，每日附加成本都相当一致，但由于2级和3级的超额LOS较高，这些等级的调整后成本较高。只有微弱的证据表明（p = 0.0983）表明1级或3级患者的平均成本不同。2级和3级的平均成本之间没有统计差异。

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表 5. 按严重程度等级划分的平均住院费用、住院时间和调整后的每次发作费用。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t005

图2显示了按CS严重程度等级调整后的医院成本的分布。1年级、2年级和3年级的中位数分别为14，450美元、19，164美元和24，824美元。对于每个等级，中位数略低于表5中报告的平均值，表明成本分布是偏斜的。严重程度为1级调整后的医院费用的四分位数间范围为14，592美元;对于2年级，它是$ 18，111;对于3年级，它是$ 16，979。

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图 2. 按严重程度等级调整后的医院成本的箱形图。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.g002

复发概率和相关医院费用

使用临床审核数据得出复发概率。为了估计复发率，带有年级信息和至少12个月的后续观察时间的通知被归类为初始CS发作。这使得最初的情节倒计时减少到35次，这些被算作计算复发的分母。在针对任何特定患者的初始通知的 12 个月内发生的任何通知都计入分子中。

通过这个分类过程，9名患者共有13例复发。对于所有复发性发作，我们确定了前一次初始发作的等级。这使我们能够按年级估计复发的概率。表6显示，每个初始严重程度等级的患者数量相当偶数，但点估计表明，在初始发作中被诊断为严重程度较大的患者复发的机会更高。例如，45% 的初始严重程度等级为 3 的患者在 12 个月内复发。严重程度为 1 级的患者的相应数字为 27%。如表6所示，由于样本量非常低，置信区间很宽。

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表 6. 按初始严重程度等级划分的 12 个月内复发概率。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t006

对于极少数的复发性发作（n = 13），评分报告不佳。对于那些有可用等级信息的人来说，1级是最常见的严重程度评分。因此，复发发作的住院费用被认为相当于1级发作的费用（即16，874美元）。

后续阶段的资源使用和成本

表7列出了后续护理阶段的资源使用情况和预期费用，包括患者返回社区之前用于家庭治疗的资源。出院后，患者将接受治疗并有清晰的皮肤刮擦。因此，我们预计院后治疗费用不会受到CS严重程度初始等级的影响。

社区随访中最耗费资源的方面是由执业护士或土著或托雷斯海峡岛民健康从业者提供的临床访问。总体而言，每位患者的随访费用估计为3，261美元。该金额也被用作估计经历复发性发作的患者的随访费用的基础。

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表 7. CS患者和社区随访阶段的资源使用和预期成本。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t007

每位患者和人群的预期成本摘要

通过计算结痂疥模型三个阶段中每个阶段的每位患者的预期成本，方法是将每个资源项目使用的平均单位数乘以其单位成本并对这些值求和。如表8所示，在一年的时间里，治疗一次CS发作的预期总费用估计为35，418美元。平均成本的相关 95% 置信区间为 27，000 美元到 43，800 美元。2017年，北领地有44例患者被诊断为CS[9]。因此，在北领地管理 CS 的年度总成本为 1，558，392 美元，95% 置信区间为 1，188，000 美元至 1，927，200 美元。相反，如果可以消除CS，这一数额将是预期的年度卫生系统节省。

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表 8. 该模型中每个组件的预期成本适用于结痂性疥疮患者。

https://doi.org/10.1371/journal.pntd.0010288.t008

完全消除的替代目标是降低诊断时CS的严重程度以及复发次数。这些目标还可以节省卫生系统的实质性费用。例如，如果所有CS发作都被归类为1级，那么整个卫生系统节省的费用将达到235，670美元。另一方面，如果能够消除所有复发，整个卫生系统将节省329 032美元。因此，实现取消较高职等的CS和经常性费用的双重目标，预计每年可节省564 702美元。

讨论

本文首次分析了治疗CS的成本，使用从电子记录中提取的数据提供了有关CS诊断，治疗和随访护理的丰富信息来源。根据这些数据，我们开发了CS的治疗途径，该途径考虑了复发的可能性以及用于诊断，治疗和随访CS患者的资源。此外，该模型根据诊断点的严重程度等级区分治疗成本。

每位被诊断患有CS的患者的预期医疗保健费用为35，418美元，因此管理给定年份（2018年）在北领地诊断的所有患者的总成本为1，558，392美元。到目前为止，医疗保健成本的最大组成部分落在由澳大利亚联邦和州政府资助的公立医院系统上。虽然患者自付费用是澳大利亚医疗保健系统的一个共同特征，但在治疗CS时，这种费用很小。这是因为向土著社区提供的大多数初级保健服务在服务点都是免费的，所有公立医院的服务都是免费的。

然而，CS对患者和社区的成本远远超出了所需的治疗。未来的研究应侧重于CS在卫生系统成本之外的负担，包括生产力成本，患者和家庭生活质量的损失。对于来自偏远社区的原住民来说，CS还可能导致与长期离开家庭和国家相关的幸福感丧失。疾病传播的未来模型还应纳入CS对家庭成员甚至当地社区的潜在影响。通过详细阐述该模型的这一方面，今后对消除/预防方案及其对患者以及家庭和社区的广泛影响进行分析将是可行的。

虽然我们的样本量很小，但我们的审核在观察期内捕获了约55%的北领地CS诊断患者[9]。此外，与NT CDC数据相比，我们的样本具有非常相似的严重程度等级分布[9]。这提供了一些保证，即我们的样本代表了这一重要模型输入的总体。

我们的分析有一些局限性。首先，虽然我们试图将治疗CS的医疗保健成本与其他潜在疾病隔离开来，但患者住院的某些方面也可能包含治疗其他疾病的成本。这可能会夸大 CS 成本。然而，应该注意的是，只有那些正在治疗CS的医院发作才被纳入分析。由于CS可能使其他基础条件的管理复杂化，因此将此类成本包括在内是适当的。另一个限制是，我们的分析是基于2016年至2018年间观察到的CS治疗模式。治疗模式可能会发生变化，从而改变疾病的成本。这就是为什么我们详细报告了资源使用项目和单位成本，以便未来的评估人员可以考虑这些潜在的实践变化，并将新的护理模式和相关成本替换为模型。

最后，我们方法的局限性之一是，我们假设一次护理的时间框架持续（最多）12个月。当我们检查数据时，这个时间范围被认为是合适的，因为在整个22个月的观察期内，12个月后任何患者都没有额外的复发（即住院治疗）。

尽管有这些局限性，我们的分析为未来CS预防计划影响的成本效益分析提供了基础。此外，该COI分析还可用于检查该计划对通过早期识别和治疗预防更高等级的CS的影响，以及努力降低复发率。

确认

作者要感谢北领地高端卫生服务部疾病控制中心的Peter Markey博士及其同事访问CDC的摘要数据。

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